作者：甘肃省肿瘤医院骨与软组织肿瘤一科     梁鹏

动脉瘤样骨囊肿是一种罕见的良性血管性、多囊性骨病变，常见于长骨干骺端、骨盆和脊柱。其他的确切病理生理机制尚不清楚，通常认为创伤或血管紊乱后的反应过程可能起重要作用。它的病变常发生于骨腔内，很少发生在皮质骨表面及骨外。动脉瘤样骨囊肿可出现各种临床表现，最常见的是疼痛和肿胀，当其位于关节部位可使关节活动度减小，位于脊椎可出现神经或脊髓症状，病理性骨折发生率低于20%。它的典型放射学影像特征为局部区域的溶解性、膨胀性和分隔性表现，磁共振成像（MRI）图像显示为液-液水平。动脉瘤样骨囊肿约70%为原发性骨病变，约30%发生在基础疾病中。儿童动脉瘤样骨囊肿需与单房性骨囊肿和毛细血管扩张性骨肉瘤进行鉴别，建议在治疗前行活检检查。

动脉瘤样骨囊肿有许多治疗方式，包括手术、硬化疗法、放疗和选择性动脉栓塞（SAE），每种方式都有优点、缺陷和并发症发生风险。硬化疗法、SAE和狄诺塞麦治疗等越来越多地被应用于动脉瘤样骨囊肿患者，其可作为传统刮除治疗的替代或补充，但最佳治疗方法仍然存在争议。

手术治疗

长期以来，手术治疗被认为对动脉瘤样骨囊肿有最佳疗效。经典方法包括切开刮除联合局部佐剂和植骨，对于残余病变或复发病变可采用经皮冷冻消融治疗。Strohm等认为，手术治疗应作为幼年动脉瘤样骨囊肿患者的首选方法，对于这些患者，手术刮除术和松质骨移植的疗效远优于非手术方法。自体松质骨移植可降低复发率，而单独刮除术有较高复发率。单纯刮除植骨术后有很高的复发率，因此许多学者应用化学方式（石碳酸、骨水泥等）或物理方式（液氮冷冻、高速磨钻）对瘤腔进行处理，以消灭残留病灶，降低术后复发率。Yalcinkaya等对10例表面动脉瘤样骨囊肿患者进行标准刮除和高速磨钻处理，随访98.4个月，结果显示无患者发生肿瘤局部复发。他们认为刮除术联合高速磨钻降低了局部复发率，必要时其他辅助措施也可使用。Shyamasundar等报道1例4岁动脉瘤样骨囊肿病例，病变涉及右侧髋臼，行直接后入路病灶刮除和局部消融植骨术，囊肿很快愈合，未见术后肿瘤复发。

动脉瘤样骨囊肿的治疗应依据肿瘤的发生部位、侵袭性、破坏范围、并发症而采取个体化治疗。对于已发生病理性骨折或出现严重神经症状的患者，手术治疗可快速恢复骨连续性，及时解除神经受压，恢复椎体高度和脊柱稳定性，防止出现严重并发症。Sayago等建议，对于无神经系统累及或脊柱不稳的患者，非手术治疗是首选方法；而对于神经系统缺损的患者，建议采用肿瘤全切除或次全切除联合后路固定脊柱融合术。完整切除动脉瘤样骨囊肿能达到100%的局部控制率，可防止肿瘤复发，获得治愈，但其手术难度高，可能发生相关严重并发症，同时需要对骨骼缺损进行局部重建。

微创治疗

对于大或复杂病变的动脉瘤样骨囊肿患者，通常进行肿瘤刮除或有限的手术切除，这可能导致生长障碍和畸形。因此，动脉瘤样骨囊肿的治疗已越来越多地转向微创手术，如血管栓塞、腔内药物注射、射频消融、冷冻等。硬化治疗、血管栓塞等微创技术已经成为手术的替代或补充，并取得了良好效果。

血管栓塞    动脉瘤样骨囊肿是生物学行为不可预知的良性肿瘤，对于脊柱和骨盆等手术难以到达的区域，疾病管理具有挑战性。由于动脉瘤样骨囊肿是富血供肿瘤，手术刮除时往往出血汹涌，同时因为脊柱、骨盆的解剖特点，手术风险和术后复发率均很高。Cevolani等对行刮除和植骨手术或SAE治疗的265例患者进行回顾性分析，这些患者的平均随访时间为12个月（3～120个月）。该研究结果显示，219例行刮除和植骨手术的患者中，165例（75.3%）达到骨愈合，54例（24.7%）局部复发；46例行SAE治疗的患者中，27例（58.7%）出现骨化，11例术后复发患者再次行SAE治疗（4例2次，7例3次），8例术后复发患者行刮除植骨术，最终46例行SAE患者中38例（82%）出现骨化；两组患者总的局部复发率为26.7%，SAE组并发症发生率较低（6%）。他们认为，SAE是动脉瘤样骨囊肿患者可行的治疗选择：一方面，它的并发症发生率低于刮除和植骨术；另一方面，对不可切除的动脉瘤样骨囊肿，它能够显著缩小病变，促进骨重塑和矿化，显著提高患者生活质量。Kumar等报道1例16岁男性动脉瘤样骨囊肿患者，其T9椎体及左侧后节段出现扩张性溶骨性病变导致脊髓受压，患者接受SAE治疗，然后行病灶内切除、植骨和笼内融合，术后5个月出现新病变，再次行SAE治疗和3周期的唑来膦酸治疗，随访2年后，MRI和CT检查显示溶解区域新骨形成，病变愈合。Cottalorda等认为，SAE治疗效果良好，建议将其作为脊柱动脉瘤样骨囊肿的主要治疗方法。

硬化治疗     经皮病灶药物注射治疗动脉瘤样骨囊肿已有较多报道。一项单中心回顾性研究纳入10例原发性足部动脉瘤样骨囊肿患者，分别应用病灶内刮除术或聚多卡醇灌注治疗，5例行病灶内刮除术的患者中3例出现局部复发，而5例行聚多卡醇灌注治疗的患者囊肿初始体积显著减小，3例获得一期完全愈合，2例转为病灶内刮除，无局部复发。Ríos-Méndez等对9例动脉瘤样骨囊肿患儿应用聚多卡醇腔内注射治疗，患者接受平均4.9次治疗，随访12～50个月没有复发。他们认为，3%聚多卡醇治疗动脉瘤样骨囊肿有效，并发症少。对于动脉瘤样骨囊肿患者，经皮聚多卡醇硬化疗法安全有效，可以替代手术治疗，其不良反应小，可以在门诊进行，能够取得与病灶内刮除相同的局部控制和良好的功能结果。

羟基磷灰石是具有生物活性的骨修复材料，被广泛用于骨缺损的修复重建。Gragnano等对9例脊柱动脉瘤样骨囊肿患者应用经皮椎体羟基磷灰石骨水泥注射治疗，随后对临床及影像学特征进行评估，随访6个月时，患者疼痛视觉模拟评分（VAS）由治疗前的（8.5±0.5）分降至（4.1±0.9）分，所有患者的治疗反应良好，无神经系统并发症，疼痛完全消失，放射学标志达到骨硬化。他们认为，羟基磷灰石骨水泥用于治疗症状性脊柱动脉瘤样骨囊肿是有效的，可以达到完全减轻疼痛和骨硬化。强力霉素具有抑制基质金属蛋白酶和抗血管生成的作用，已被应用于动脉瘤样骨囊肿的经皮注射治疗。Wong等报道，对3例儿童下颌骨动脉瘤样骨囊肿患者采用图像引导下经皮强力霉素注射治疗，长期随访显示，3例患者临床症状均缓解，骨愈合稳定，没有出现功能或美容并发症。他们认为，强力霉素硬化疗法对于原发和复发性下颌骨动脉瘤样骨囊肿患者是安全可行的。对于复发性动脉瘤样骨囊肿患者，强力霉素注射似乎是有效和相对风险较低的治疗选择。有学者对动脉瘤样骨囊肿进行研究，发现手术切除和强力霉素注射治疗均可获得良好结果，且复发率均较低。

也有学者将其他硬化剂应用于腔内注射治疗。一项单中心回顾性研究显示，对54例（55个囊肿）动脉瘤样骨囊肿患者在影像学引导下行酒精硬化治疗，36例患者的临床评价良好，45例患者的影像学评价良好；仅1个囊肿需要二次切除，1例患者术中发生心动过缓，自行缓解。由于病变的大小、侵袭性、位置、靠近生长板和骨存量小等因素，儿童动脉瘤样骨囊肿的治疗更困难。酒精硬化疗法治疗儿童动脉瘤样骨囊肿简单、可靠、有效，可能成为一线治疗方法，可使患者避免接受侵入性手术。

放疗

放疗用于治疗动脉瘤样骨囊肿存在较大争议。一项研究对10例动脉瘤样骨囊肿患者进行放疗，患者年龄中位数为23岁，中位随访时间为65个月。该研究结果显示，所有患者疼痛均持久缓解；7例患者长期随访期间表现出放射反应，无复发性病变或疼痛，未观察到≥3级的急性和晚期放射毒性，无继发性恶性肿瘤。他们认为，对于顽固性或复发性动脉瘤样骨囊肿，放疗作为主要或辅助体外照射治疗似乎是有效且安全的，推荐分次剂量低于30Gy。Zhu等对12例因动脉瘤样骨囊肿接受放疗的患者进行回顾分析，随访时间为3～36年(中位数为20.5年)，结果显示4例患者因复发性动脉瘤样骨囊肿接受治疗，3例患者在放疗前接受了手术治疗(病灶内刮除、次全切除或SAE)，其余患者仅接受了开放式活检。该研究的剂量范围为20～60Gy(平均30.15Gy)，10例患者接受剂量为1.5～2.0Gy/次；没有观察到不良反应，术后单独接受放疗或辅助放疗的患者也预后良好。

目前，多数学者认为放疗有效，但由于其潜在风险，特别是一些严重不良反应的风险，放疗应用于动脉瘤样骨囊肿受到质疑，不推荐其作为一线治疗，尤其对于儿童患者不建议使用。放疗主要用于手术前后的辅助治疗、复发病灶或患者不适合手术的情况。放疗也不适用于发生病理性骨折、神经受压、脊柱不稳及严重畸形的患者。

狄诺塞麦治疗

狄诺塞麦通过抑制破骨细胞活性能有效治疗破骨细胞活化因子介导的骨疾病，其虽然被批准用于治疗巨细胞瘤，但在动脉瘤样骨囊肿中的作用仍不清楚。Sandhu等筛选29项研究共67例动脉瘤样骨囊肿患者，发现动脉瘤样骨囊肿最常见的发生部位是脊柱（42例）和骨盆（7例）；狄诺塞麦应用于这些患者的治疗中，其中25例（37.3%）患者作为主要治疗，11例（16.4%）患者作为新辅助化疗，24例（35.8%）患者作为初始治疗不充分后的二线治疗，7例（10.5%）患者作为辅助治疗；所有患者在采用狄诺塞麦治疗后均表现出良好的临床效果和放射学反应，10例（15%）患者出现肿瘤复发，不良反应包括低钙血症（10例）、高钙血症（14例）和干骺端硬化（2例），均发生在儿科年龄组。他们认为，狄诺塞麦可能是动脉瘤样骨囊肿的有效治疗方法，特别是对于病变在脊柱和骨盆部位的高危病例，可以作为初始治疗方法，以及复发或治疗失败患者的二线治疗。ElMasry等对20例使用狄诺塞麦单药治疗的骨盆动脉瘤样骨囊肿患者进行回顾性研究，对疾病控制、肿瘤复发率、非肿瘤并发症和预后功能进行评估，平均随访时间为38.5个月，结果显示16例患者获得疾病控制，无局部复发，3例出现可耐受的药物相关并发症，肌肉骨骼肿瘤学会平均评分为92.3%。他们认为，狄诺塞麦可能是骨盆动脉瘤样骨囊肿患者的非手术治疗选择，预期可耐受并发症的发生率低于手术治疗。

文献报道，43例动脉瘤样骨囊肿患者接受狄诺塞麦治疗后，疼痛和神经系统症状迅速改善并持续缓解，放射学评估显示36例患者囊肿骨化和（或）体积缩小；8例患者在治疗期间或治疗后复发，其中7例为成人；11例患者发生不良事件，5例因高钙血症需重症监护而入院。狄诺塞麦相关不良反应已有报道，如治疗开始时的低钙血症和停药时的反弹性高钙血症，由于儿童的基线骨转换更高，反弹性高钙血症似乎在儿童和青少年中较成人更常见。狄诺塞麦治疗动脉瘤样骨囊肿患者能够缓解疼痛和改善神经症状，治疗后肿瘤复发率为18.6%，主要发生于成人，但肿瘤结局尚不清楚。

学者们对于动脉瘤样骨囊肿的优化治疗方法一直在进行探索，特别是在一些广泛切除或局部辅助治疗可达到局部良好控制的病例，开放手术一直被认为是金标准方法，但一些学者更倾向于非侵入性方法，如血管栓塞、放疗，近年来硬化剂治疗显示出更简便和安全，且局部控制良好，风险小。Cottalorda等研究发现，低侵入性治疗也可以达到手术治疗的效果，通常并发症更少。在某些情况下，SAE、硬化治疗(酒精、聚多卡醇)和脱矿骨基质注射可以推荐为一线治疗。

结语

动脉瘤样骨囊肿治疗的选择取决于囊性病变大小和位置、年龄、临床表现。对于不活跃的病变可以采用保守治疗或简单刮除术，而快速进展性病变影响软组织以及症状严重的患者需要积极治疗。SAE治疗效果良好，建议将其作为脊柱、骨盆动脉瘤样骨囊肿的主要治疗方法；硬化疗法可作为其他部位动脉瘤样骨囊肿的主要治疗方法；当有治疗禁忌证时，可采用双膦酸盐和狄诺塞麦治疗。

来源：国际骨科学杂志2025年7月第46卷第4期

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